Op 15 juli 2021 mocht Anne Hoefnagels – promovendus bij de Van Creveldkliniek, UMC Utrecht – haar proefschrift ‘Unravelling adherence and flourishing acceptance in people with haemophilia’ verdedigen. In de afgelopen jaren heet zij als klinische gezondheidswetenschapper promotieonderzoek gedaan onder begeleiding van prof. dr. Roger Schutgens, dr. Kathelijn Fischer en dr. Marlies Schrijvers.
Mensen met ernstige hemofilie lopen door een tekort aan factor II of IX een verhoogd risico op spontante bloedingen in gewrichten, spieren en weke delen. Een profylactische, intraveneuze behandeling met een stollingsfactor is nodig om bloedingen te voorkomen. De effectiviteit van de behandeling is afhankelijk van de mate van therapietrouw, deze wordt geschat op 50-80%.
Redenen therapieontrouw
Het eerste deel van dit proefschrift richt zich op het ontrafelen van therapietrouw door middel van kwalitatieve en kwantitatieve onderzoeksmethodes. Met het stijgen van de leeftijd (kinderen, adolescenten, volwassenen) zagen we een afname van de therapietrouw. Therapietrouw was niet geassocieerd met bloedingen, attitude ten opzichte van de behandeling of tevredenheid over de behandeling. Om de onderliggende redenen van therapieontrouw te achterhalen zijn interviews afgenomen bij adolescenten tussen de 14 en 24 jaar.
Potentiële risico’s afwegen
De resultaten lieten zien dat wanneer de ondersteuning van ouders afnam, en daarmee de eigen verantwoordelijkheid voor de behandeling toenam, de therapietrouw daalde. Bij een toename van de eigen verantwoordelijkheid zagen wij dat jongeren de potentiële risico’s gingen afwegen. Hierbij keken ze naar het potentiële risico op een bloeding bij een bepaalde activiteit; hun wens om te doen wat ze graag wilden (zoals deelname aan dagelijkse activiteiten) in combinatie met de wens om zich veilig te voelen. Jongeren gaven aan zich veilig te voelen wanneer ze geen bloeding doormaakten die hun dagelijkse leven beïnvloedde. Als er geen bloeding optrad na het vergeten of bewust overslaan van hun profylaxe, nam de behoefte aan het trouw nemen van de behandeling af en voelden de jongeren zich veilig zonder behandeling.
Therapietrouw en sport
Naar aanleiding van dit kwalitatieve onderzoek ontstond de hypothese dat er wellicht een verband zou zijn tussen therapietrouw en het beoefenen van sport. Jonge kinderen (< 12 jaar) beoefenden significant vaker een sport dan volwassenen (kinderen: 93% vs. volwassenen: 55%) en beoefenden vaker een risicosport zoals voetbal (kinderen: 67% vs. volwassenen: 27%). De therapietrouwscores waren vergelijkbaar tussen degenen die wel en niet (risicovolle) sporten beoefenden. Er bleek dus geen verband tussen therapietrouw en sport.
Zelfmanagement
Het tweede deel richt zich op het verbeteren van therapietrouw bij mensen met hemofilie. Hiertoe hebben we een pilotstudie en een effectiviteitsstudie opgezet. Twee interventies werden ontwikkeld: een online interventie gericht op zelfmanagement, en een fysieke groepstraining gericht op ziekteacceptatie. De online interventie had als doel om het zelfmanagement te verbeteren en was gebaseerd op een succesvol online zelfmanagementprogramma voor reumatoïde artritis. Deze training bestond uit 5-8 modules. De online interventie bleek niet haalbaar in verband met onvoldoende animo. Om deze reden is de online interventie vroegtijdig beëindigd.
Ziekteacceptatie
De fysieke groepstraining had als doel ziekteacceptatie te bewerkstelligen en was gebaseerd op ‘Acceptance and Commitment Therapy’. Deze training bestond uit acht groepsbijeenkomsten van elk twee uur. De groepstraining was haalbaar en toonde in de pilotfase al hoopvolle resultaten. In de effectiviteitsstudie die hierop volgde werd dit bevestigd. Na 12 maanden bleek therapietrouw bij 68% van de deelnemers verbeterd te zijn, de kwaliteit van leven bij 48% en ziekteperceptie bij 31% verbeterd te zijn. Op basis van deze positieve resultaten is deze training inmiddels geïmplementeerd in de dagelijkse praktijk binnen de Van Creveldkliniek. Deze training is via de patiëntvereniging (NVHP) beschikbaar gesteld voor alle Nederlandse mannen met hemofilie.